Acute focal dystonia induced by a tricyclic antidepressant in a patient with Wilson disease: a case report

The authors present the case of a 19-year-old patient with Wilson disease (WD) who developed symptoms of acute focal dystonia of the left hand (a ‘starfish’ hand presentation) shortly after treatment with the tricyclic antidepressant clomipramine. The diagnosis of WD was made 8 months earlier based on abnormal copper metabolism parameters and was confirmed by genetic testing. Initially, the patient presented with akathisia, sialorrhea, oromandibular dystonia (occasionally grimacing) and slight dysarthria. The patient's symptoms diminished after treatment with d-penicillamine was initiated. No further deterioration was observed after copper-chelating therapy was started.The authors diagnosed acute focal dystonia induced by clomipramine.Botulinum toxin and intensive rehabilitation was initiated; complete regression of hand dystonia was observed. Based on the case, the authors suggest that care should be exercised with regard to starting medications that could potentially impact the extrapyramidal system in WD patients.

StreszczenieW pracy przedstawiono przypadek 19-letniego pacjenta z chorobą Wilsona, u którego po włączeniu trójpierścienio-wego leku przeciwdepresyjnego – klomipraminy – wystąpiły objawy ostrej dystonii ogniskowej w postaci ręki „rozgwiazdy”. Chorobę Wilsona rozpoznano u pacjenta 8 miesięcy wcześniej na podstawie nieprawidłowego metabolizmu miedzi i badań genetycznych. Początkowo chory prezentował dyskretne objawy neurologiczne: akatyzję, ślinotok, dystonię ustno-żuchwową oraz dyzartrię. Po włączeniu leczenia d-penicylaminą nie obserwowano pogorszenia stanu neurologicznego, a początkowe objawy w trakcie leczenia chelatującego znacznie się zmniejszyły, dlatego rozpoznano u pacjenta ostrą dystonię ogniskową indukowaną klomipraminą. Pacjenta leczono toksyną botulinową oraz rehabilitowano z dobrym efektem, objawy dystonii ogniskowej całkowicie ustąpiły w ciągu roku. Autorzy proponują zachowanie szczególnej ostrożności w stosowaniu leków potencjalnie wpływających na układ pozapiramidowy u pacjentów z chorobą Wilsona.