Chronic lymphomonocytic meningoencephalitis, oligoarthritis and erythema nodosum: report of Baggio- Yoshinari syndrome of long and relapsing evolution

The Brazilian human borreliosis, also known as Baggio-Yoshinari Syndrome (BYS), is a tick- borne disease but whose ticks do not pertain to the Ixodes ricinus complex. It is caused by Borrelia burgdorferi sensu lato microorganisms and resembles clinical and laboratory features of Lyme disease (LD). BYS is also distinguished from LD by its prolonged clinical evolution, with relapsing episodes and autoimmune dysfunction. We describe the case of a young female who, over one year, progressively presented with oligoarthritis, cognitive impairment, menigoencephalitis and erythema nodosum. Diagnosis was established by means of the clinical history and a positive serology to Borrelia burgdorferi sensu strictu. The patient received Ceftriaxone 2 g IV/day during 30 days, followed by 2 months of doxicycline 100 mg bid. Symptoms remitted and the Borrelia serology tests returned to normality. BYS is a new disease described only in Brazil, which has a raising frequency and deserves the attention from the countrýs medical board because of clinical, epidemiological and laboratory differences from LD. Despite the fact that it is a hard-to-diagnose zoonosis, it is important to pursuit an early diagnosis because the symptoms respond well to antibiotics or it might be resistant to treatment and may evolve to a chronic phase with both articular and neurological sequelae.

ResumoA borreliose humana brasileira, também conhecida como Síndrome de Baggio-Yoshinari (SBY), é uma enfermidade infecciosa própria do território brasileiro, transmitida por carrapatos não pertencentes ao complexo Ixodes ricinus, causada por espiroqueta do gênero Borrelia e que apresenta semelhanças clínicas e laboratoriais com a Doença de Lyme (DL). A SBY distingue-se da DL por apresentar evolução clínica prolongada, com episódios de recorrência e importante disfunção autoimune. Descreveremos o caso de uma paciente jovem, que desenvolveu progressivamente durante cerca de um ano oligoartrite de grandes articulações, seguida de distúrbio do cognitivo, meningoencefalite e eritema nodoso. O diagnóstico foi firmado devido à concomitância de queixas articulares e neurológicas com sorologia positiva para Borrelia burgdorferi sensu stricto. A paciente foi medicada com ceftriaxone 2 g/EV/dia por 30 dias, seguido de dois meses de doxiciclina 100 mg duas vezes ao dia. Houve remissão dos sintomas e normalização dos exames sorológicos para a borreliose. A SBY é uma zoonose emergente descrita apenas no Brasil, cuja frequência tem crescido bastante, e que, em razão das importantes diferenças nos aspectos epidemiológicos, clínicos e laboratoriais em relação à DL, merece especial atenção da classe médica do país. Trata-se de zoonose camuflada e de difícil diagnóstico, mas este deve ser perseguido com tenacidade, pois a enfermidade responde aos antibióticos no estágio inicial, podendo evoluir com sequelas neurológicas e articulares nos casos reconhecidos tardiamente ou recorrentes.