Vascularite avec atteinte rénale et anticorps anticytoplasme des polynucléaires neutrophiles (ANCA) après prise de benzylthio-uracile chez l'enfant

RésuméLes vascularites associées à la présence d'anticorps anticytoplasme des polynucléaires neutrophiles (ANCA) constituent une complication rare des antithyroïdiens de synthèse. Elles ont été décrites essentiellement avec le propylthio-uracile (PTU), le carbimazole, le méthimazole et rarement avec le benzylthio-uracile (Basdène®). Nous rapportons l'observation d'une patiente âgée de 12 ans traitée par benzylthio-uracile pour hyperthyroïdie basedowienne et qui a développé après deux années d'évolution une vascularite associant une atteinte cutanée (purpura généralisé ulcéronécrotique) et une glomérulonéphrite avec une protéinurie à 26 mg/kg par jour, une hématurie microscopique et une insuffisance rénale avec créatinémie à 135 μmol/l. Les ANCA de type anti-MPO (myéloperoxidase) étaient positifs. L'étude de la ponction biopsie rénale était en faveur d'une glomérulonéphrite nécrosante focale avec croissants d'âges différents. L'arrêt du benzylthio-uracile et le traitement par les corticoïdes ont entraîné une disparition des lésions cutanées, une négativation de la protéinurie, une normalisation de la fonction rénale (créatinémie = 84 μmol/l), une disparition de l'hématurie et des ANCA permettant de faire l'hypothèse du rôle du benzylthio-uracile dans le développement de la vascularite à ANCA.

Vasculitis associated to antineutrophil cytoplasmic antibodies (ANCA) is a rare complication of therapy with antithyroid medication. They were mainly described in patients treated with propylthiouracil (PTU), carbimazole, methimazole and rarely by benzylthiouracil (Basden®). We report a case of 12-years-old girl treated by benzylthiouracil for Grave's disease who developed after 2 years vasculitis associated with cutaneous involvement (generalized ulcer necrotic purpura) and glomerulonephritis with proteinuria of 24 hours at 26 mg/kg/day, microscopic hematuria and renal failure with creatinemia level at 135 μmol/l. The ANCA type antiMPO (myeloperoxidase) was positive. The histology study of the renal needle biopsy was in favour with focal necrotizing glomerulonephritisand crescents with different evolutive stages. The discontinuation of benzylthiouracil and the treatment by the corticoids involved a disappearance of cutaneous lesions, a negative result of proteinuria, a normalization of the renal function (creatinemia = 84 μmol/l) and a disappearance of hematuria and ANCA. These results permitted to announce hypothesis that benzylthiouracil was implicated in development of vasculitis associated to ANCA.