Intravenous immunoglobulin in recurrent-relapsing inflammatory optic neuropathy 1

Objective: Recurrent-relapsing inflammatory optic neuropathy, including chronic relapsing inflammatory and autoimmune optic neuropathies, is rare, but can cause severe visual loss. Long-term steroids may preserve vision, yet side effects are frequent. We describe our experience with intravenous immunoglobulins (IVIg).Design: A semi-prospective case series from 4 medical centres.Participants: Patients with steroid responsive recurrent-relapsing optic neuropathy.Methods: Semiprospective case series of IVIg treatment in steroid-responsive recurrent-relapsing optic neuropathy at 4 medical centres. Outcome measures included visual outcome; time to, and duration of, remission; duration of corticosteroid use; and adverse events.Results: Vision stabilized in all 6 patients treated with IVIg without steroids for extended periods of time. None improved and none worsened. One adverse event occurred during an IVIg infusion after 3 uneventful years of IVIg maintenance. Average steroid use prior to IVIg was 12 months. After IVIg treatment, 5/6 patients no longer required corticosteroids. Two patients experienced late relapses on IVIg, one of whom was treated with cyclosporine, the other with steroids.Conclusions: IVIg can be considered an effective steroid-sparing agent in selected cases with steroid-dependent recurrent-relapsing autoimmune optic neuropathy.

RésuméObjet: La neuropathie optique inflammatoire récidivante et récurrente, comprenant les neuropathies optiques récidivantes chroniques et auto-immunes, est rare, mais elle peut causer une sévère perte visuelle. Le recours à long terme de stéroïdes peut préserver la vision, néanmoins les effets secondaires sont fréquents. Nous décrivons notre expérience de l’utilisation de l’immunoglobuline intraveineuse (IgIV).Nature: Étude semi-rétrospective d’une série de cas de 4 centres médicaux.Participants: Patients atteints d’une neuropathie optique récidivante et récurrente répondant aux stéroïdesMéthodes: Étude semi-prospective d’une série de cas de neuropathie optique inflammatoire récidivante et récurrente sensible aux stéroïdes, traités à l’IgIV dans 4 centres médicaux. La mesure des résultats comprenait le résultat visuel: le moment et la durée de la rémission; la durée d’utilisation du corticostéroïde; et les événements indésirables.Résultats: La vision s’est stabilisée chez les 6 patients traités à l’IgIV sans stéroïde pendant des périodes de temps prolongées. Il n’y a eu ni amélioration ni aggravation. Un événement indésirable s’est produit pendant une infusion d’IgIV après 3 années de maintien de l’IgIV sans événement. La durée d’utilisation de stéroïde avant l’IgIV a éteé de 12 mois en moyenne. Après le traitement à l’IgIV, 5 patients sur 6 n’ont plus eu besoin de corticostéroïdes. Il y a eu récidive tardive chez 2 patients sous IgIV; un a été traité avec de la cyclosporine, l’autre, avec des stéroïdes.Conclusions: L’IgIV peut être considérée comme un agent efficace pour épargner les stéroïdes dans des cas sélectifs de neuropathie optique auto-immune récurrente et récidivante dépendant de la stéroïde.