Basidiobolomycosis: Case series

SummaryBackgroundBasidiobolus ranarum is a fungus found in the dung of amphibians, reptiles and insectivorous bats. Basidiobolomycosis is a chronic subcutaneous infection of the trunk and limbs caused by B. ranarum. The disease is a well-known infection in the tropical areas. It usually presents with subcutaneous or gastrointestinal lesions and rarely with systemic affection. Recently, the etiologic role of B. ranarum in the gastrointestinal infections has been increasingly recognized.Patients and methodsHere, we retrospectively reviewed the records of five patients with basidiobolomycosis, all from the same geographic region (Tohama area, Aseer province, southern region of the Kingdom of Saudi Arabia).ResultsAll the cases presented with prolonged fever and other manifestations suggestive of either chronic infection (such as tuberculosis) or malignancies (such as lymphoma). The diagnosis of gastrointestinal basidiobolomycosis was established on histolological ground (granulomatous reaction, dense infiltrate of eosinophils and fungal structures). One case was diagnosed based on the histological features combined with positive tissue culture for B. ranarum. One case was treated by surgical resection of fungal masses (Case I), followed by itraconazole and amphoterecin-B therapy. The other four cases had non-resectable fungal masses and they responded very well for antifungal therapy (cases II, III, and IV received amphotericin-B and itraconazole and case V received amphotericin-B and voriconazole).ConclusionsOur study raises several notions. Gastrointestinal basidiobolomycosis is often misdiagnosed as cancer (lymphoma or carcinoma), tuberculosis or inflammatory bowel disease. Its recognition needs high index of suspicion and increased awareness especially in patients with chest, abdominal or neck masses and eosinophilia. The diagnosis of basidiobolomycosis can be established on histological basis in most cases. The fungal morphology and the Splendore–Hoeppli phenomenon are characteristic histological features of this condition. There are no prominent risk factors. Usually, surgery and prolonged antifungal therapy are required.

RésuméObjectifB. ranarum est un champignon trouvé dans les excréments d’amphibiens, de reptiles ou de chauves-souris insectivores. La basidiobolomycose est une infection chronique sous-cutanée du tronc et des membres. Cette infection est bien connue en milieu tropical. Habituellement, elle présente des lésions sous-cutanées ou gastrointestinales et elle est rarement systémique. Récemment, le rôle étiologique de B. ranarum dans les infections gastrointestinales a été observé en augmentation. Nous décrivons ici cinq cas cliniques.Patients et méthodesNous avons examiné rétrospectivement les dossiers de cinq patients atteints de basidiobolomycose issus de la même région géographique (la région de Tohama, province d’Aseer, au sud du Royaume d’Arabie Saoudite).RésultatsTous les cas ont présenté une fièvre prolongée et des manifestations suggestives d’infections chroniques (comme la tuberculose) ou cancéreuses (comme un lymphome). Le diagnostic de basidiobolomycose a été établi en fonction des résultats histologiques (réaction granulomateuse, infiltrats denses d’éosinophiles et éléments fongiques). Un cas a été diagnostiqué sur les caractéristiques histologiques et sur l’isolement en culture de Basidiobolomyces ranarum. Un cas a été traité par résection de la masse fongique (Cas I) suivie par un traitement par amphotéricine B et itraconazole. Les quatre autres cas n’étaient pas opérables chirurgicalement et ils ont bien répondu au traitement antifongique (les Cas II, III et IV ont reçu de l’amphotéricine B et de l’itraconazole; le cas V a reçu de l’amphotéricine B et du voriconazole).ConclusionNotre étude fait apparaitre plusieurs notions. La basidiobolomycose gastrointestinale est souvent mal diagnostiquée comme un cancer (lymphome ou carcinome), une tuberculose ou une maladie intestinale inflammatoire. Son diagnostic fait appel aux symptômes de suspicion et à une plus grande sensibilisation devant des patients présentant des tumeurs de la cage thoracique, de l’abdomen ou du cou et de l’éosinophilie. Le diagnostic de basidiobolomycose peut être établi sur l’examen histopathologique dans de nombreux cas. La morphologie fongique et le phénomène de Splendore-Hoeppli sont les caractéristiques histologiques de ce diagnostic. Il n’y a pas de facteur de risque marquant. Habituellement, la chirurgie et le traitement antifongique prolongé sont de rigueur.